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INTRODUCCIÓN A LAS ANOMALÍAS VASCULARES EN LA INFANCIA

Caso clínico. Evaluación final

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Caso clínico. Evaluación finalJosé Bernabeu Wittel

Resumen

Presentamos el caso clínico de un lactante de 4 semanas de vida con una lesión vascular facial presente al nacer que muestra un crecimiento rápido con oclusión progresiva del eje pupilar ipsilateral y causando exoftalmos. El paciente no presentaba antecedentes familiares de anomalías vasculares ni antecedentes personales de interés. Su madre estaba diagnosticada de esclerosis múltiple, pero no recibió medicación en los meses previos a la gestación ni duran-te esta. Fruto de una gestación normal sin complicaciones, presen-tó un peso al nacer de 2980 gramos. A la exploración, la lesión era de color rojo vivo y afectaba por completo a los segmentos 1 y 2 de la hemicara derecha con extensión a región cervical y temporoparie-tal ipsilateral. Presentaba, en el momento de la primera consulta, oclusión palpebral con oclusión parcial del eje visual. Por lo demás, mantenía buen estado general sin otra sintomatología asociada hasta el momento.

Caso clínico

Anamnesis

Un lactante varón de 4 semanas de vida es atendido en la consulta por presentar una lesión vascular congénita en los segmentos faciales S1 y S2 derechos, que se extiende hacia zona parietotemporal y cervical ipsilateral. La lesión ha presen-tado un crecimiento progresivo rápido durante las primeras semanas de vida. Por lo demás, el paciente presenta buen estado general y no asocia ninguna otra sintomatología.

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INTRODUCCIÓN A LAS ANOMALÍAS VASCULARES EN LA INFANCIA2

Antecedentes familiares y personales

El paciente es fruto de una gestación normal sin antecedentes obstétricos de interés. Presentó un peso al nacer (por parto vaginal sin instrumentación) de 2980 gramos. No tenía antecedentes familiares de anomalías vasculares y su madre estaba diagnosticada de esclerosis múltiple, pero no había recibido tratamiento en los meses previos a la gestación ni durante esta.

Exploración física

Cuando el paciente es valorado en consulta se aprecia una lesión de aspecto vascular extensa con afectación de los segmentos 1 y 2 de hemicara derecha con extensión a región cervical y cuero cabelludo, de color rojo vivo, que provoca una oclusión palpebral parcial que amenaza el eje visual. El paciente presentaba buen estado general con apetito conservado y con un adecuado desarrollo pon-deroestatural. El tacto de la lesión no era indurado, pero sí se palpaba tensión aumentada en la zona afectada y sus bordes estaban bien delimitados. La tem-peratura local de la lesión estaba aumentada. No presentaba estridor ni dificultad para la deglución. La exploración global, cardiorrespiratoria, abdominal y neuroló-gica fue normal. Aportaban una ecografía abdominal normal y una ecografía Doppler de la lesión en hemicara derecha que mostraba alto flujo (componente arterial y venoso).

Dada la localización de la lesión y la afectación de la función visual, el paciente fue ingresado para estudio y tratamiento. Inicialmente se pautó tratamiento con pred-nisolona oral en dosis de 3 (mg/kg)/día mientras se solicitaban las pruebas com-plementarias.

A pesar del tratamiento con esteroides orales, la lesión progresó rápidamente provocando una oclusión palpebral completa, deformidad marcada de hemicara derecha y una ulceración incipiente en la mejilla ipsilateral (fig. 1).

Pruebas complementarias

La ecocardiografía descartó la afectación cardíaca, y el electrocardiograma fue normal mostrando un ritmo sinusal a 140 lat/min. La exploración oftalmológica objetivó la oclusión de la línea media pupilar del ojo derecho con la presencia de exoftalmos debido a la extensión orbitaria del hemangioma, sin otras anomalías oculares asociadas. La resonancia cerebral descartó la presencia de anomalías estructurales intracraneales, y la angiorresonancia craneal reveló la presencia de


CASO CLÍNICO. EVALUACIÓN FINAL 3

una arteria trigeminal persistente e hipoplasia de ambas arterias vertebrales y de la arteria basilar (fig. 2).

Figura 2. Angiorresonancia craneal que demuestra la persistencia de arteria trigeminal (flecha gruesa) y la presencia de hipoplasia de ambas arterias vertebrales y de la arteria basilar (flechas finas).

Figura 1. Hemangioma segmentario hemifacial derecho con compromiso visual y crecimiento rápido a pesar de recibir dosis altas de esteroides orales.



Tratamiento

Tras comprobar la ausencia de coartación de aorta y ante la progresión de la le-sión se decidió iniciar tratamiento oral con propranolol, tras monitorización de la presión arterial, frecuencia cardíaca y glucemia capilar, en dosis de 0,5 (mg/kg)/día repartido en dos tomas.

El segundo día después de iniciar el propranolol oral, el crecimiento del tumor cesó, disminuyó la oclusión palpebral y se restauró la apertura espontánea palpe-bral. Se aumentó la dosis de propranolol tras comprobar su adecuada tolerancia hasta alcanzar la dosis de 2 (mg/kg)/día repartida en dos tomas. El paciente mostró buena tolerancia a la medicación sin que se objetivaran alteraciones en los controles de glucemia, presión arterial o frecuencia cardíaca.

El paciente recibió propranolol oral en dosis de 2 (mg/kg)/día repartido en dos tomas durante 13 meses, mostrando una reducción muy significativa del tumor y sin desarrollar complicaciones derivadas del hemangioma. Su desarrollo cog-nitivo fue adecuado y no presentó efectos secundarios durante la medicación (fig. 3).

Figura 3. Nuestro paciente a la edad de 14 meses de vida, después de haber completado 13 meses de tratamiento con propranolol oral a una dosis de 2 (mg/kg)/día.



Discusión

Los hemangiomas infantiles son tumores benignos, con una evolución natural característica, que muestran una rápida proliferación en los primeros meses de vida con una tendencia a la autoinvolución generalmente a partir del primer año de vida, que se prolonga durante los primeros 5 años aproximadamente. Aun-que la mayoría no presenta complicaciones, un número significativo de ellos presenta una sustancial morbilidad durante la lactancia y la infancia. Los heman-giomas infantiles pueden estratificarse según el riesgo que presentan de desa-rrollar complicaciones o secuela estética en función de su tamaño, localización o comorbilidad. Así, los hemangiomas considerados de alto riesgo, como los loca-lizados en la región centrofacial, o de gran tamaño, tienen indicación de trata-miento. El tratamiento de elección en la actualidad es el propranolol oral en dosis de 2 a 4 (mg/kg)/día, habiendo demostrado un ensayo clínico aleatorizado, do-ble ciego, multicéntrico, que la dosis más eficaz es la de 3 (mg/kg)/día repartida en dos tomas.

Existe cierta controversia acerca de si la administración de propranolol en pacien-tes con síndrome de PHACES puede ocasionar alguna complicación mayor (in-farto cerebral). Los betabloqueantes no están contraindicados en pacientes con estenosis vasculares, pero los pacientes con sospecha de PHACES con esteno-sis arteriales que ocasionen un aporte sanguíneo deficiente podrían, en teoría, tener episodios graves de isquemia cerebral, como consecuencia de una hipo-tensión o bradicardia asociadas al efecto betabloqueante, si bien hasta la fecha no se ha descrito esta complicación. Por lo tanto, en todo paciente con sospecha de síndrome de PHACES, antes de iniciar tratamiento con propranolol, se debe realizar un estudio cardiológico para descartar coartación de aorta y pruebas de neuroimagen. Con los datos actuales, no hay indicios para pensar que la tasa de ictus en pacientes con síndrome de PHACES esté relacionada con el trata-miento, sino más bien con el grado de afectación cerebrovascular de base. En nuestro caso, el uso de propranolol oral fue efectivo y seguro en un lactante con un hemangioma infantil segmentario de gran tamaño y anomalías arteriales intra-craneales en el contexto de síndrome PHACES. Sin embargo, son necesarios estudios más amplios para asegurar que el uso de propranolol oral es del todo seguro en pacientes con síndrome PHACES y anomalías arteriales intracraneales o alteraciones estructurales cardíacas.



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